骶骨骨巨细胞瘤的外科治疗结果评价

骨巨细胞瘤（giant cell tumors，GCT）占原发骨肿瘤的4-5%[1-3]。GCT的发病率可能存在地域差异。在中国、日本等亚裔国家中，GCT发病率较高，约占骨的原发性肿瘤10%以上[4,5]。20岁到40岁高发（61%），有10-15%的病例发生于二十岁以内，未成年极少患GCT。组织学上没有恶变就可以发生转移，肺转移的发生率为1-4%[6]。约5%的GCT发生于扁骨，以骨盆为最多见。椎骨之中最长发生于骶骨，其它椎骨较少累及。骶骨GCT的局部侵袭性较高、局部解剖复杂、治疗困难，至今对骶骨GCT的治疗仍然是一个难题。本文回顾总结我院骶骨GCT外科治疗的结果，通过局部复发率、并发症等探讨合理的手术方法。北京大学人民医院骨肿瘤科姬涛

一、资料与方法

一般资料：自1998年7月至2007年7月我院共收治骶骨GCT 46例。其中男 22例，女 24例。平均年龄约33.5岁（17-64岁）。所有患者术前常规拍摄病变部位正侧位X线片、CT或/和MRI检查，确定肿瘤的部位。MRI检查均质性信号35例，异质性信号11例，异质信号多为由肿瘤内出血、囊性变。

发生在S1-S5的GCT有4例，发生在S1-S4的GCT有7例，发生在S1-S3的GCT有18个病人，发生在S1-S2的有5例，发生在S2-S5的GCT有12例。肿瘤侵犯骶髂关节19例。发生良性GCT肺转移2例，骶骨GCT发生肉瘤变3例。原发恶性GCT 1例。

手术方法：本组46例患者中，外院手术治疗后局部复发转来我院8例。在本院行初次手术者38例。46例骶骨GCT患者的治疗方式均为病灶内边缘切除 (切刮) 术，3例患者同时进行了病灶内边缘切除术和术后放疗。手术方式均采用边缘切除S3及其以远部分，刮除肿瘤的近端部分（S1，S2），这样既可以有效降低肿瘤的局部复发率，同时可以最大程度的避免骶神经受损（图1）。切除肿瘤后，使用高压冲洗枪或“水刀”处理残腔及手术创面。由于骶骨GCT血供丰富， 手术中出血较多，对34例骶骨GCT采用了术中腹主动脉临时阻断术，其中10例采用了前路腹膜后分离腹主动脉，用鞋带临时阻断腹主动脉血流；24例采用了术前腹主动脉植入球囊，术中临时阻断腹主动脉血流的方法（图2）。12例较早病例未行术前血管阻断。

重建方式：对39例患者采用了钉棒系统进行了腰骶部的重建， 7例较早的病例未进行重建。

二、结果

一例外院术后复发病例，因肿瘤巨大、表面溃烂，再次手术后2周死于严重感染。余45例患者，随访时间18－96个月，平均随访时间37个月。2例恶性骶骨骨巨细胞瘤分别死于术后15个月及18个月。3例骶骨骨巨细胞瘤术后肉瘤变，二次手术后给与局部放疗，分别死于术后2年内。2例骶骨巨细胞瘤患者术后出现肺转移，给与阿霉素、顺伯、异环磷酰胺化疗1周期。随访2年，肺部病灶无明显增大。（图3）

术中出血：血管阻断组平均失血量为3300ml，非血管阻断组平均失血量为5150ml，两组比较有显著的统计学差异（P＝0.04）。与12例未行血管阻断的病例比较，低位腹主动脉阻断显著减少了术中的出血量，因而对于骶骨巨细胞瘤术前行血管阻断是十分必要的，可以降低手术的出血风险。

局部复发：初次手术的38例患者中，局部复发12例（31.6%），其中复发1次的患者9例；复发2次的患者3例。8例在外院行手术治疗后局部复发的患者中，围手术期死亡1例，再次术后二次复发的患者3例（37.5%）。比较腹主动脉阻断组与非阻断组的局部复发率，腹主动脉阻断组34例中，围手术期死亡1例，余33例中，局部复发8例（24.2%）；非阻断组12例中，局部复发7例（58.3%）；两组间局部复发率有显著性差异（p=0.04）

骶神经保留：31例保留双侧骶3神经根的患者均能保存正常的二便功能；7例保留单侧骶3神经根得到的患者，术后5例括约肌功能均能保全。4例仅保全双侧骶2神经根的患者，2例出现膀胱控尿功能及大便控制能力的部分受损。4例切除单侧骶2、3患者，术后括约肌功能未出现异常。

术后并发症：17例患者术后出现伤口并发症（36.9%），11例患者需手术引流、清创、二期闭合伤口。2例放疗后的患者因皮肤缺损较大，行局部皮瓣转移。7例患者术后出现不同程度的脑脊液漏，均经抬高床尾、抗生素等保守治疗后愈合。

三、讨论

（一）骶骨骨巨细胞瘤的特点

骶骨的骨巨细胞瘤发现时，常常已生长的很大。包括骶腰部的神经根、髂窝、输尿管、膀胱和直肠等结构都可能受到累及。生长在骶骨的骨巨细胞瘤， 很少有Campanacci分级I级的病例。 骶骨的骨巨细胞瘤Campanacci III 级的病例明显多于四肢Campanacci III 级的病例[7]。尽管骶骨GCT是一种良性肿瘤，但骶骨骨巨细胞瘤的治疗十分具有挑战性。治疗的方法包括放疗、病灶内边缘切除、病灶内边缘切除联合放疗和广泛边缘切除。放疗的明显的优点是避免外科治疗的并发症的发生率。放疗的主要缺点是控制肿瘤的生长效果不佳和引发的肉瘤变。病灶内边缘切除能避免伤及神经根、骨盆环的完整和血管结构等。但这种手术的缺点是肿瘤的局部复发率较高。广泛边缘切除能将复发率降到最低，但是会增加外科治疗的并发症发生率[8,9]。位于骶骨的骨巨细胞瘤，由于骶神经及盆腔脏器的缘故，不易实施整块切除，因而局部复发率高。本组中有3例（6.5%）患者发生了术后肿瘤局部复发、肉瘤变，远高于文献中报告的肢体GCT中1%的肉瘤变发生率[1-3]。本组3例肉瘤变的患者均未做术后放疗，可能与手术刺激有关。本组病例中有2例（4.3%）患者发生了肺转移，与文献中报告的GCT的肺转移发生率2-9%相近[1-3,10]，但通常发生于发现较晚、体积较大的骶骨巨细胞瘤病例。本组病例中，肿瘤的最大径平均为11.4 cm （4-28 cm）。

（二）骶骨骨巨细胞瘤治疗方法的选择

骨巨细胞瘤的侵袭性非常强，绝对不能够按照一般良性肿瘤的处理方法进行治疗，位于骶骨的GCT手术难度更大，复发率高。对于病灶位于骶3节段及以远的患者，后方入路效果满意；而对于病灶涉及的骶椎节段较高的患者，为充分暴露病灶，可以考虑前后联合入路。对于骶骨巨细胞瘤、因肿瘤多位于高位骶骨，故采用切刮术较多。但对于位于骶3（包括骶3）以下的巨细胞瘤应采用边缘性切除。本组46例骶骨GCT患者的治疗方式均为病灶内边缘切除 (切刮) 术，3例患者同时进行了病灶内边缘切除术和术后放疗。对于累及S1-S5、S1-S4或S2-S5的GCT，均采用边缘切除S3及其以远部分，刮除肿瘤的近端部分（S1、S2），这样既可以有效地降低肿瘤局部复发率，同时可以最大程度的保留骶神经功能。本组39例初次手术的患者中，骶骨骨巨细胞瘤术后局部复发率为31.6%（12/38），低于文献中报告的47%的病灶内手术的局部复发率[11]， 可能与本组手术方式采用了广泛切除肿瘤大部分，只有肿瘤的近端部分为刮除，以及有效的术中控制出血措施有关。本组数腹主动脉阻断的病例中，平均术中出血3300ml，远低于Ozaki[8]报告的骶骨骨巨细胞瘤切除术中出血6900ml。

发生在骶骨上的骨巨细胞瘤的局部复发率要远高于发生在其他部位的GCT，主要是由于解剖部位的复杂性和肿瘤在诊断前通常长得很大的缘故。最近的研究表明，骶骨的骨巨细胞瘤较骨盆肿瘤的局部复发率较高，疾病的转归也差。除了对肿瘤进行广泛边缘切除术外，其他所有治疗后的局部复发率都在40%－50%。实际的局部复发率可能会更高，因为更长时间后也可能发生复发[11]。

最近的研究报告，对肿瘤进行病灶内边缘切除联合放疗治疗的优势与之进行单独一种治疗没有统计学差异，这种联合治疗增加了外科治疗并发症发生率和局部放疗后引起肉瘤变的风险，而且在统计学上并没有降低局部复发率。[11]病灶内边缘切除术和放疗后的局部复发率没有统计学差异。大剂量的放疗也不能明显地降低局部复发率[12,13]。本组3例术后放疗的患者中，有1例术后复发，也反映了术后放疗并不能降低局部复发率。对肿瘤进行广泛边缘切除术能明显降低局部复发率但要增加外科治疗并发症的发生率。对于作为外科治疗后的辅助治疗的冷冻治疗的病例数量太少，不足以进行统计学分析[14]。

放疗更倾向用于骶骨上巨大的肿瘤。目前没有证据支持进行肿瘤病灶内边缘切除术联合放疗。肿瘤广泛边缘切除术可能会引起骶神经损害，但由于局部复发率很低，所以仍为治疗的最好手段。在对骶骨骨巨细胞瘤的治疗，要考虑治疗后的局部复发率和外科治疗的并发症发生率等可能发生的情况，权衡利弊而选择治疗方案。

（三）骶骨骨巨细胞瘤术中控制出血措施及与局部复发的关系

对血管阻断组与非血管阻断组进行局部复发率的比较发现，血管阻断组复发率明显低于非血管阻断组，两组相比较复发率有显著性差异（p=0.04），而不同阻断方式对于复发率的影响并没有显著差异。这应该与血管阻断组术中失血量少，手术视野显露清楚，有利于肿瘤的彻底切除有关。骶骨巨细胞瘤的局部复发率要远高于发生在其他部位的骨巨细胞瘤，主要是由于解剖部位的复杂性和肿瘤在诊断前通常长得很大的缘故。此外，骶骨巨细胞瘤多位于高位骶骨，术中为尽量保护双侧骶3及骶3以上神经根，故采用切刮术较多。因为肿瘤血运丰富，术中出血很多，造成手术局部显露不清，不易彻底刮除肿瘤。血管阻断后术中失血量少，手术视野显露清楚，有利于肿瘤的彻底切除。根据以上分析，作者认为控制术中出血是完全切除肿瘤、降低复发率的重要措施。根据我们的临床资料，通过对于不同手术方式复发率的分析我们发现，骶骨巨细胞瘤的复发平均为术后14个月，这提示我们肿瘤的复发与术中残留病灶难以彻底清除有关，降低术中出血量有助于提高手术彻底性，提高治愈率。

目前传统上的控制术中出血的方法主要有两类，一类是术中行前路切口，结扎患侧髂内动脉，临时阻断腹主动脉，这样可以有效的控制术中出血。第二类是术前行血管造影，选择性单侧或双侧髂内动脉及肿瘤供血血管栓塞。根椐我们的经验，多数情况下，单纯栓塞后术中控制出血效果不满意。 我们应用血管造影技术，在行髂内动脉栓塞的同时，在腹主动脉预先留置球囊，当术中出血较多时，通过向球囊内注入生理盐水打起球囊临时阻断腹主动脉，可以起到与前路手术阻断腹主动脉同样的控制出血效果，同时显著缩短了手术时间。并且由于避免了前路手术分离阻断血管造成的相应并发症，提高了手术的安全性。本组病例中有27例应用腹主动脉球囊留置的患者，其平均术中失血量远小于非血管阻断组，对骶骨肿瘤应用腹主动脉球囊进行术中临时阻断作为一种新技术是有效减少术中出血的新的尝试。